Statistischer Analyseplan (SAP)

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Studie HyponaTrack — Multimodales Home-Monitoring nach Hypophysen-OP
SAP-Version 1.0
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Statistiker [Name eintragen]
Software Python 3.x (scipy, scikit-learn, statsmodels); R 4.x als Sensitivitätsanalyse
Tabelle 1: SAP-Identifikation.

Studienziel und Hypothesen

Primärer Endpunkt (Machbarkeit/Adhärenz)

Der primäre Endpunkt dieser Stufe-1-Pilotstudie ist deskriptiv/schätzend (kein konfirmatorischer Hypothesentest): Machbarkeit und Adhärenz des App-Monitorings, operationalisiert als Anteil der Teilnehmenden mit ≥ 50 % Compliance der Primärparameter-Messungen an ≥ 10 von 14 Tagen, berichtet als Punktschätzer mit 95 %-Wilson-KI. Machbarkeits-Zielmarke: ≥ 70 %.

Sekundäre/explorative Hypothesen

Diagnostische Güte (Schlüssel-Sekundärendpunkt).
H₀: Die Sensitivität des App-basierten Frühwarnsystems (Gelb-/Rot-Alert) für DPH (Serum-Na⁺ < 130 mmol/l) beträgt ≤ 60 %.
H₁: Die Sensitivität beträgt > 60 %.

Wegen der niedrigen erwarteten Ereigniszahl (~9 Events) wird dieser Test explorativ/schätzend behandelt (Punktschätzer + Wilson-KI; α = 0,05 zweiseitig; keine Multiplizitätsadjustierung); konfirmatorische Aussagen bleiben der Stufe-2-Folgestudie vorbehalten. Alle weiteren sekundären Analysen sind explorativ und werden hypothesengenerierend berichtet.

Fallzahlbegründung (Pilotstudie)

Die Pilotstudie ist als Kalibrierungsstudie konzipiert (nicht als konfirmatorische Studie). Die Fallzahl wird sensitivitäts-spezifisch nach Buderer (1996) (Buderer, 1996; Hajian-Tilaki, 2014) begründet — die für die Präzision einer Sensitivitäts-Schätzung passende Methode (nicht die SD-Schätzmethode für kontinuierliche Pilot-Endpunkte).

Die für die Ziel-Sensitivität nötige Ereigniszahl folgt aus n_Se = Z²·Se·(1−Se) / W² und wird über die Prävalenz zur Gesamt-Fallzahl skaliert (n = n_Se / Prävalenz). Für eine erwartete Sensitivität von 80 %, eine — für eine Kalibrierungsstufe bewusst breite — 95%-KI-Halbweite von W = 0,25 und eine Prävalenz von 13,3 % (Webb et al., 2025) ergeben sich ≈ 10 Events bzw. n ≈ 75; mit 15 % Dropout-Reserve liegt die Pilot-Fallzahl im Bereich n = 60–80 (erwartete ~9 Events) — ausreichend für die schätzende Analyse dieser Feasibility-/Kalibrierungsstufe.

Die Pilotstudie ist nicht gepowert für formale Hypothesentests. Die primäre Analyse liefert Punktschätzer mit Konfidenzintervallen zur Planung der konfirmatorischen Folgestudie (n ≈ 200). (⚑ Fallzahl-Methode durch die Studienstatistik abzuzeichnen.)

Analysepopulationen

Population Definition
Full Analysis Set (FAS) Alle eingeschlossenen Patienten mit ≥ 1 DailyEntry und ≥ 1 Serum-Na⁺-Messung
Per-Protocol Set (PPS) FAS mit ≥ 50 % Compliance an ≥ 10 von 14 Tagen und POD-7-Na⁺ vorhanden
Safety Set Alle Patienten, die die App ≥ 1 Tag genutzt haben
Tabelle 2: Analysepopulationen.

Primäre Analyse

Diagnostische Güte des App-Alert-Systems

Klassifikation: Ein Patient wird als „Alert-positiv” klassifiziert, wenn ≥ 1 GELB- oder ROT-Alert im Zeitraum POD 1–14 ausgelöst wurde. Referenzstandard: Serum-Na⁺ < 130 mmol/l an einem der Messzeitpunkte (POD 3, 5, 7, 10).

Kennzahlen:

  • Sensitivität, Spezifität, PPV, NPV mit Wilson-Score-Konfidenzintervallen (95 %)
  • ROC-Kurve und AUC für den höchsten Alert-Level (0 = Grün, 1 = Gelb, 2 = Rot) mit DeLong-Konfidenzintervall

Referenzstandard-Definition

Ein Patient gilt als DPH-positiv, wenn mindestens ein Serum-Na⁺-Wert an POD 3, 5, 7 oder 10 < 130 mmol/l beträgt. Bereits behandelte Patienten (die bei POD-7-Messung durch vorherige Flüssigkeitsrestriktion normalisiert haben) werden als indeterminate klassifiziert und in einer Sensitivitätsanalyse ausgeschlossen.

Sekundäre Analysen

ROC-Analyse der Einzelparameter

Für jeden Parameter wird eine ROC-Kurve berechnet:

  • Maximales Gewichtsdelta (24 h) im Zeitraum POD 3–10
  • Maximaler Symptom-Score
  • Minimaler Urin-SG (Morgenmessung)
  • Maximales Reaktionszeit-Delta vs. Baseline

AUC-Vergleich zwischen Parametern: DeLong-Test (korrelierte ROC-Kurven). Keine α-Adjustierung (explorativ).

Time-to-Detection

Kaplan-Meier-Analyse der Zeit (in Tagen ab POD 1) bis zum ersten GELB- oder ROT-Alert. Zensierung: Studienende (POD 14) ohne Alert. Vergleich DPH-positiv vs. DPH-negativ: Log-Rank-Test.

Compliance-Analyse

Deskriptive Statistik (Median, IQR) der täglichen Compliance pro Parameter. Compliance = Anzahl Tage mit ≥ 1 valider Eingabe / 14 Tage. Vergleich zwischen Parametern: Friedman-Test (verbundene Stichproben).

Multivariate Analyse

Explorative logistische Regression mit DPH (ja/nein) als Outcome. Prädiktoren (vorspezifiziert):

  1. Maximales Gewichtsdelta 24 h
  2. Maximaler Symptom-Score
  3. Risiko-Score (Kategorie A+B+C)
  4. Urin-SG (Minimum)

Modellselektion: Backward Elimination (p > 0,10 für Ausschluss). Vorsicht: Bei ≤ 8 Events ist eine multivariate Analyse statistisch fragwürdig (EPV < 5) — Ergebnisse nur deskriptiv berichten.

Umgang mit fehlenden Daten

Szenario Strategie
Fehlende Tageseinträge Einheitlich Multiple Imputation (m = 20, Predictive Mean Matching) unter MAR — für Gewicht und Symptom-Score. Kein LOCF, kein „Missing = 0”: eine fehlende Symptomeingabe wird NICHT als symptomfrei gewertet (Verschlechterung/Abbruch ist potenziell informativ, nicht zufällig)
Datenabriss / Studienabbruch Als potenziell informativ (MNAR) behandelt (nicht MAR unterstellt): löst Study-Nurse-Kontakt aus und geht in die MNAR-Sensitivitätsanalyse ein; zusätzlich als Risikosignal interpretiert
Fehlender POD-7-Na⁺ Patient wird aus PPS ausgeschlossen; bleibt in FAS mit verfügbaren Na⁺-Werten
MNAR-Sensitivitätsanalyse Tipping-Point-Analyse: Wie viele fehlende Werte müssten DPH-positiv sein, um das Ergebnis zu ändern?
Tabelle 3: Strategie für fehlende Daten.

Subgruppenanalysen (explorativ)

  • Risiko-Score niedrig vs. mittel/hoch
  • Geschlecht (weiblich vs. männlich)
  • Alter (< 60 vs. ≥ 60 Jahre)
  • EEG-Forschungsarm (n = 20–30): Korrelation Alpha-Power-Trend mit Na⁺-Verlauf (Spearman)

Interimanalyse

Keine formale Interimanalyse geplant. Safety Review nach jedem 20. Patienten (siehe SAE-Meldeverfahren).

Methodische Präzisierungen (Redesign)

Aus der Methodik-Prüfung (siehe Limitationen und verbessertes Studiendesign) ergeben sich für den SAP folgende Festlegungen:

  • Referenzstandard alert-unabhängig. Die geplanten Serum-Na⁺-Messungen erfolgen nach festem Schema für alle Teilnehmenden, unabhängig davon, ob ein App-Alert ausgelöst wurde. Zusätzliche, durch GELB/ROT ausgelöste Na⁺-Kontrollen werden separat erfasst und gehen nicht in die primäre Genauigkeitsanalyse ein (Vermeidung von Verifikations-/Work-up-Bias). Index- und Referenzbefund werden gegeneinander verblindet ausgewertet (Bossuyt et al., 2015).
  • Primärendpunkt-Status. Wegen der niedrigen erwarteten Ereigniszahl (~9 Events) wird der formale Sensitivitäts-Hypothesentest als explorativ/schätzend behandelt (Punktschätzer + Wilson-KI); konfirmatorische Aussagen bleiben der Folgestudie vorbehalten. Die Fallzahl eines Prädiktionsmodells folgt (Riley et al., 2020), nicht der EPV-Daumenregel.
  • Time-to-Detection als Kernanalyse. Die klinisch relevante Größe „früher als Standard of Care” wird über zeitabhängige ROC-/Landmark-Analysen und die Lead-Time zwischen erstem Alert und erstem Na⁺ < 130 quantifiziert (nicht über „irgendein Alert vs. irgendein Na⁺ < 130”).
  • Bidirektionale Outcome-Erfassung. DPH wird unabhängig von der Gewichtsrichtung adjudiziert; CSW-/RSW-Fälle (Hyponaträmie mit Gewichtsverlust) werden als eigene Kategorie erfasst (Cui et al., 2019).
  • Informative Missingness. Studienabbruch/Datenabriss wird als potenziell informativ behandelt (MNAR-Tipping-Point, siehe oben) und zusätzlich als Risikosignal interpretiert.
  • Berichtsstandards. Auswertung und Bericht folgen STARD (Bossuyt et al., 2015) (diagnostische Güte) und TRIPOD (Collins et al., 2015) (Prädiktionsmodell); die Risiko-Bewertung orientiert sich an PROBAST (Wolff et al., 2019). Die Studie wird präregistriert.

Literatur

Bossuyt, P. M., Reitsma, J. B., Bruns, D. E., Gatsonis, C. A., Glasziou, P. P., Irwig, L., Lijmer, J. G., Moher, D., Rennie, D., Vet, H. C. W. de, Kressel, H. Y., Rifai, N., Golub, R. M., Altman, D. G., Hooft, L., Korevaar, D. A., & Cohen, J. F. (2015). STARD 2015: an updated list of essential items for reporting diagnostic accuracy studies. BMJ (Clinical research ed.), 351, h5527. https://doi.org/10.1136/bmj.h5527
Buderer, N. M. (1996). Statistical methodology: I. Incorporating the prevalence of disease into the sample size calculation for sensitivity and specificity. Academic Emergency Medicine, 3(9), 895–900. https://doi.org/10.1111/j.1553-2712.1996.tb03538.x
Collins, G. S., Reitsma, J. B., Altman, D. G., & Moons, K. G. M. (2015). Transparent Reporting of a multivariable prediction model for Individual Prognosis or Diagnosis (TRIPOD): the TRIPOD statement. Annals of Internal Medicine, 162(1), 55–63. https://doi.org/10.7326/M14-0697
Cui, H., He, G., Yang, S., Lv, Y., Jiang, Z., Gang, X., & Wang, G. (2019). Inappropriate Antidiuretic Hormone Secretion and Cerebral Salt-Wasting Syndromes in Neurological Patients. Frontiers in neuroscience, 13, 1170. https://doi.org/10.3389/fnins.2019.01170
Hajian-Tilaki, K. (2014). Sample size estimation in diagnostic test studies of biomedical informatics. Journal of Biomedical Informatics, 48, 193–204. https://doi.org/10.1016/j.jbi.2014.02.013
Riley, R. D., Ensor, J., Snell, K. I. E., Harrell, F. E., Martin, G. P., Reitsma, J. B., Moons, K. G. M., Collins, G., & Smeden, M. van. (2020). Calculating the sample size required for developing a clinical prediction model. BMJ, 368, m441. https://doi.org/10.1136/bmj.m441
Webb, S. M. et al. (2025). Delayed hyponatremia following transsphenoidal pituitary surgery: a systematic review and meta-analysis. Neurosurgical Review. https://doi.org/10.1007/s10143-025-03784-8
Wolff, R. F., Moons, K. G. M., Riley, R. D., Whiting, P. F., Westwood, M., Collins, G. S., Reitsma, J. B., Kleijnen, J., & Mallett, S. (2019). PROBAST: A Tool to Assess the Risk of Bias and Applicability of Prediction Model Studies. Annals of Internal Medicine, 170(1), 51–58. https://doi.org/10.7326/M18-1376